病例简介

        一般信息

        女患，20岁，电商客服人员，2019年4月至深圳市人民医院门诊就治。

        现病史

        13年前还是7岁女童的时候，母亲发现其睡着后有“打呼噜”，多数在凌晨1点后出现，患者偶尔自己也能听到“呼噜声”，有时会将自己吵醒，但未引起重视，未到医院就诊。患者晨起不觉口干，夜间无憋醒现象，白天精神尚可，无记忆力下降，可正常参加工作，本次因滋扰室友睡眠前来深圳市呼吸疾病研究所睡眠医疗中心就诊。

        既往史、婚育史、家族史

        有慢性咽喉炎史，未婚未育，家族无类似疾病。

        体格检查

        T 36.2℃，P 76次/min，R 18次/min，身高142 cm，体重40 kg，体质量指数(BMI)19.8 kg/m2。

        神清，咽腔无狭窄，Mallampati III级，双肺未闻及干湿啰音，心、腹部及神经系统检查未见异常。

        辅助检查

        (1)爱泼沃斯嗜睡量表(Epworth Sleepiness Scale，ESS)0得分，STOP-Bang问卷0得分。

        (2)多导睡眠监测(Polysomnography，PSG)检查：总睡眠时间510.5 min，非快动眼(non-rapid eye movement，NREM)1期(N1)睡眠15.7%，N2期睡眠61.2%，N3期睡眠10.5%，快动眼睡眠(rapid eye movement sleep，REM sleep)11.7%，睡眠潜伏期30.0 min，REM睡眠潜伏期105.0 min，睡眠效率93.14%;整夜睡眠中枢性睡眠呼吸暂停52次，混合性睡眠呼吸暂停5次，阻塞性睡眠呼吸暂停1次，呼吸暂停-低通气指数(Apnea–Hypopnea Index，AHI)为6.8次/h，睡眠呻吟主要发生在REM期，最长呼吸暂停45s，最低血氧饱和度95%。

        病案剖析

        该女患体型正常，无明显咽部狭窄，也无睡眠呼吸暂停综合征常见的白天犯困、晨起口干、夜间呼吸停顿、记忆力下降和夜尿增多等症状，不符合睡眠呼吸暂停综合征的常见临床表现。

        再次追问病史，患者的“打呼噜”并非打鼾，夜间发出的声音似“嗡鸣音”，究竟是什么造成了这名年轻女性自幼年就开始的嗡鸣?

        初步拟诊

        夜间嗡鸣查因：睡眠呻吟?睡眠呼吸暂停综合征?癫痫?

        比对诊断标准，该患者符合3条要点，符合睡眠呻吟诊断[1]

        鉴别诊断

        需要与之鉴别的疾病包括睡眠呼吸障碍疾病，如睡眠相关性喉痉挛、阻塞性睡眠呼吸暂停和中枢性睡眠呼吸暂停等，另外也需要与梦呓或癫痫发作引起的异常声音等相鉴别。

        1. 中枢性睡眠呼吸暂停综合征(CSAS)

        2014年美国睡眠医学学会国际睡眠障碍分类(ICSD)[1]

        该患者不符合中枢性睡眠呼吸暂停综合征的诊断标准，考虑排除。

        2.鼾症

        睡眠中在上呼吸道产生的呼吸声音，但并不产生夜间睡眠呼吸暂停、呼吸浅慢或低通气，鉴于该患者病史及PSG结果不符该诊断。

        3.癫痫

        女患，夜间睡眠发作时无意识迟钝或丧失，无脑病改变，脑电图无慢波或痫样放电，予以排除。

        本病患接受CPAP治疗后睡眠过程中未再出现呻吟，目前采用Auto-CPAP模式治疗，设定压力4～8cmH2O，最终明确睡眠呻吟诊断无误。

        点 评

        睡眠呻吟是一种非常罕见的睡眠疾病，它在睡眠疾病中的分类尚存有争议。美国睡眠医学会第2版睡眠障碍疾病国际分类(ICSD⁃2)将其归为异态睡眠，但因部分患者经CPAP治疗病情有所改善，第3版睡眠障碍疾病国际分类(ICSD⁃3)将其归入睡眠呼吸障碍性疾病中的孤立症状或正常变异[1]。

        睡眠障碍国际分类(2014年美国睡眠医学学会)[1]

        睡眠呻吟发病通常在青春期或成人早期，平均年龄19岁，最小发病年龄为4岁[2]，男性多于女性。Overland[3]等报道睡眠呻吟占睡眠疾病患者的比例约为0.4%。目前该疾病的病因及发病机制不明。

        De Roeck[4]等认为有3种可能的发病机制:(1) R期声带闭塞，患者用力呼气加以克服;(2)R期呼气时周围气道反应性变窄;(3)控制通气的神经结构受损。PSG典型表现为：深吸气后出现呼气相延长伴发声，可见口鼻气流暂停、无胸腹运动。夜间呻吟事件常常成串出现在后半夜，多在REM期出现。

        目前该疾病的药物疗效尚不明确，研究发现CPAP治疗有效，对于不想长期采用CPAP治疗的患者也可考虑手术或配戴188体育平台论坛 矫治器治疗。在Guilleminault[5]等报道的7例患者中有5例患者选择了上气道成形术，术后给予188体育平台论坛 矫正器佩戴维持气道开放，夜间呻吟均消失，经3～5年随访，夜间呻吟均未复发。

        本例患者接受CPAP治疗后睡眠过程中未再出现呻吟。此例患者是深圳市呼吸疾病研究所诊断的第一例睡眠呻吟患者，由于大部分患者对睡眠呻吟不自知或误认为是打呼噜，又因为临床医生尤其是非睡眠专业的医师对该疾病认识不足，存在漏诊、误诊，因此实际患病人群可能远超预估数。国内外有关睡眠呻吟的研究尚少，未来在该疾病的发病机制及长期疗效方面还有待进一步的研究。

        参考文献

        [1] American Academy of Sleep Medicine. The international classification of sleep disorders, Diagnostic and Coding Manual[M]. 3rd ed. Darien American Academy of Sleep Medicine 2014：141

        [2] Prihodova I,Sonka K,Kemlink D,et a1.Arousals in nocturnal groaning.Sleep med 2009;10(9)：1 051-1 055

        [3] Overland B,Akre H,Berdal H,et a1.Sleep-related groaning: prevalence and characteristics in a cohort of patients with suspected obstructive sleep apnea.Acta Oto 2012;132(1)：90-95

        [4] De Rock J, Van Hoof E, Cluydts R. Sleep-related expiratory groaning: A case report. J Sleep Res 1983;12：237

        [5] Guilleminault C,Hagen CC,Khaja AM.Catathrenia:parasomnia or uncommon feature of sleep disordered breathing?Sleep 2008;31：132-139

        MCC号Xo920091342有效期2021-09-11，资料过期，视同作废。